锁骨内侧部分导致锁骨下静脉血栓形成和臂丛神经病变的异常骨软骨瘤:病例报告

作者:臧踯

包括骨软骨瘤在内的良性原发性骨肿瘤很少发生在锁骨中我们报告了一种非典型病例,其中锁骨内侧部分发生骨软骨瘤并引起胸廓出口综合征伴有原发性锁骨下静脉血栓形成(Paget-Schroetter综合征),臂丛神经丛感染在一个健康的年轻人身上发生机械性胸锁关节疼痛据我们所知,我们是第一个报告由锁骨内侧骨软骨瘤引起的胸廓出口综合征的病例。另外两例锁骨内侧肿瘤已被报道文献中无症状1,2我们介绍了这种病变的自然病史,并通过锁骨截骨术后内固定进行局部切除后报告结果我们还讨论了锁骨胚胎学和推测锁骨骨软骨瘤的病理原因。患者和他的家人被告知将提交有关此案件的数据出版病例报告一名16岁男性高中生兼职作为屠夫出现给血管外科医生,左侧非主导手臂有6周的阴蒂肿胀病史患者也抱怨弥漫性他每年吸一包香烟,但其他方面都是健康的。血栓形成倾向的实验室评估结果显示正常结果遗传性骨肿瘤和血栓栓塞的家族史阴性一个静脉造影显示左锁骨下静脉完全闭塞以及相邻的部分梗阻腋静脉存在增加的侧支静脉引流,提示外部压迫这一发现与胸廓出口综合征引起的原发性锁骨下血栓形成一致,也称为Paget-Schroetter综合征胸部常规X线片最初被解释为正常,尽管后来回顾审查最终揭示了病变磁铁肩部的ic共振图像显示没有明显的外在肿块压迫锁骨下血管或臂丛神经的侧面,尽管这些结构的内侧方面未被扫描但是,可能的前斜角肌肥大被注意到,提示特定类型的胸廓出口综合征考虑到斜角肌痉挛综合征胸腔出口探查,但由于没有明确的外在压迫病因,未进行探查。由于技术上无法进入闭塞静脉而导致锁骨下静脉介入溶栓治疗失败因使用香豆素(华法林)进行抗凝治疗一年,症状没有任何改变;此后由于给患者带来的不便而停止了血栓形成三年后,患者全职工作作为屠夫,因为新的胸锁关节疼痛和爆裂而出现在他的脊椎按摩师身上,这种情况因屠宰职责而变得更加严峻顶部运动和重物抬高肩部X线片显示,在锁骨内侧部分,与胸锁关节相邻,有一个明显的无柄溶骨性骨病变(图1)对三年前初步胸部X线片的回顾性研究显示同样的病变在三年间隔期间没有明显的影像学变化患者被转诊至整形外科肿瘤服务部门进行进一步评估体格检查显示整个手臂近端部位的充血静脉肩部的运动范围已满胸锁关节是触痛的,没有可触及的肿块前屈肩膀上的内侧和内收的内收在胸锁关节上产生一个听得见的,可触知的砰砰声。患者有完整的运动强度,一个有限的桡动脉脉搏,整个手和前臂弥漫性改变的感觉Adson的测试是积极的。计算机断层扫描证明了位于图1的骨肿瘤放射照片显示左锁骨内侧的中央溶骨性病变患者选择手术减压在病变的远端和侧面进行斜锁骨切开术内侧锁骨骨碎片的抬高显示大的,不规则的形成的骨质肿瘤压迫神经血管结构 粘连软组织抬高后,用锁定的锯从锁骨后方切除肿瘤。锁骨截骨部位缩小,用拉力螺钉固定固定(图3)肿瘤测量33 16 16 cm软骨帽较小,没有恶变的证据病理诊断为良性骨软骨瘤(图4)手术后不久,臂丛神经痛感觉消退,但锁骨下静脉血栓形成伴有后遗症综合征临床不变扩张和曲折的侧支静脉持续存在于肩部经过3个月的肩部强化康复治疗后,患者有全方位的盂肱关节和胸锁关节活动。他不再有髋臼或胸锁关节突出。锁骨截骨部位无痛,术后3个月放射治疗,无并发症(图3)患者恢复了轻微的工作和活动术后3个月,重复静脉造影显示锁骨下静脉和腋静脉血栓持续存在,但仅有部分阻塞,表明有一定程度的再通,因为我们不知道锁骨下静脉阻塞部分再通的确切时间,我们只能据推测,由于胸廓出口减压,可能在手术后的某个时间发生过这种情况。我们已经描述了一种罕见的胸廓出口综合征,腋窝 - 锁骨下静脉血栓形成和臂丛神经受压,继发于非典型的锁骨骨软骨瘤腋窝 - 锁骨下静脉在三个主要解剖结构交界处的胸廓出口处具有独特的位置:颈部,肩带和胸部我们的患者作为屠夫的剧烈头顶工作可能加剧了胸廓出口受压,导致肩带凹陷并且在锁骨间切开锁骨下静脉在大多数努力诱发的锁骨下血栓形成或Paget-Schroetter综合征4,5中存在外在的解剖压缩机制。这种外在压迫的解剖来源包括先天性锁骨关节假关节,颈椎肋骨,锁骨骨不连,锁骨畸形,肥大前斜角肌,锁骨下肥大,预防性膈神经,胸小肌的异常插入,锁骨肿瘤,以及锁骨与第一肋骨之间的异常小空间6图2中间部位的矢状面计算机断层扫描胸部左侧,显示从锁骨内侧向后突出的骨性病变,并确认病变与宿主锁骨之间的皮质和髓质连续性。图3放射线照片,术后3个月制作,显示联合稳定固定于锁骨截骨术的部位根据梅奥诊所登记处,o在英国文学报道的九个孤立性锁骨骨软骨瘤中,约有750个报告孤立骨软骨瘤的05%,其中两个在锁骨内侧三分之一,一个在中间三分之一,六个在横向三分之一1,2,7,10-12发展与我们患者的病变相反,文献中报道的其他两个锁骨内侧肿瘤均为无症状[1,2]。然而,大多数外侧锁骨骨软骨瘤由于外在机械而有症状肩袖的刺激或肩带功能的其他机械改变1,11,12 Filis等报道了一例由锁骨骨软骨瘤引起的胸廓出口综合征患者的病例,包括肿瘤切除和前切除鳞状切除7我们相信锁骨原发性骨肿瘤虽然很少见,但应加入鉴别诊断中胸锁关节疼痛和胸廓出口综合征基于这种罕见病例的主要结论是,当对胸腔出口和锁骨内侧部分有任何疑问时,必须进行有效的影像学检查,包括X线片,磁共振图像以及胸腔出口和锁骨内侧部分的计算机断层扫描。胸廓出口综合征的原因 在我们的患者的情况下,也可能具有对比度增强的计算机断层扫描成像的诊断作用,其可以用于直接可视化压缩相邻对比增强血管的骨软骨瘤。图4显微照片显示软骨的一些有序组织经历软骨内骨化的细胞(上图),预期转变为骨小梁(下图)软骨帽典型,小,没有恶变的证据(苏木精和曙红,4)骨软骨瘤被认为是由创伤或缺乏引起的在Ranvier的软骨下骨化沟中由于这种肿瘤与骨骼生长有关,因此很少涉及通过膜内骨化发展的骨骼,如颅骨,锁骨和脊柱。在人类中,锁骨代表祖先皮肤的遗留物外骨骼,用于稳定肩胛带.14组织学研究男性胚胎已经表明,锁骨间充质干细胞主要通过两个膜内骨化中心骨化,在6周时出现并在7周时融合.15锁骨的胸骨和肩峰末端都有关节软骨,但是,出生后,一个二级骨化中心发展在软骨胸骨末端16这个内侧(胸骨)继发性骨化中心和物理几乎贡献了锁骨纵向生长的80%,而主要骨化中心对锁骨长度的增加贡献很小15这个二级骨化中心与锁骨的其余部分相结合在第二十五年或之前17似乎合理的是,锁骨内侧部分的骨软骨瘤从与该次级骨化中心相关的生理学发展而来参考文献1 Smith J,Yuppa F,Watson RC原发性肿瘤和肿瘤样病变clavicle Skeletal Radiol 1988; 17:235-46 2 Alman BA,Goldbe rg MJ锁骨的孤立性骨性肿瘤J Pediatr Orthop 1991; 11:181-3 3 Roos DB与胸廓出口综合征相关的先天异常解剖,症状,诊断和治疗Am J Surg 1976; 132:771-8 4 Adams JT,DeWeese JA“努力”腋窝和锁骨下静脉血栓形成J Trauma 1971; 11:923-30 5 Urschel HC Jr,Razzuk MA改善了对胸廓出口压迫继发的Paget-Schroetter综合征的治疗Ann Thorac Surg 1991; 52:1217-21 6 Donayre CE,White GH,Mehringer SM,Wilson SE发病机制确定Axillosubdavian静脉血栓形成的晚期发病率Am J Surg 1986; 152:179-84 7 Filis KA,Nguyen TQ,Olcott C第4次锁骨下静脉血栓形成非典型解剖位置不寻常的先天性锁骨异常J Vase Surg 2002; 36:629-31 8 Lim EV,锁骨骨折后锁骨下静脉血栓形成A病例报告Orthopaedics 1987; 10:349-51 9 Unni KK Dahlin's bone肿瘤:一般方面和数据11,087例第5版费城:Lippincott-Raven; 1996 Osteochondroma(osteocartilailaginous exostosis):p 11-23 10 Gerscovich EO,Greenspan A,Szabo RM良性锁骨病变,可能模仿恶性肿瘤Skeletal Radiol 1991; 20:173-80 11 Ogawa K,Yoshida A,Ui M锁骨的症状性骨软骨瘤报告两例J Bone Joint Surg Am 1999; 81:404- 8 12 Reichmister J,Reeder JD,Gold DL锁骨远端骨软骨瘤:肩袖撞击的不寻常原因Am J Orthop 2000; 29:807-9 13 Milgram JW骨软骨瘤和软骨瘤的起源组织病理学研究Clin Orthop 1983; 174:264-84 14 Hall BK鸟类和哺乳动物锁骨的发育J Exp Zool 2001; 289:153-61 15 Ogata S ,Uhthoff HK人类锁骨的早期发育和骨化 - 胚胎学研究Acta Orthop Scand 1990; 61:330-4 16 Gardner E锁骨的胚胎学Clin Orthop 1968; 58:9-16 17 Camp J,Cilley E Diagrammatic图表显示各种骨化中心和结合期的出现时间AJR Am J Roentgenol 1931; 26:905作者:ANTHONY V MOLLANO,医学博士,MARK L HAGY,医学博士,KEVIN B JONES,医学博士和JOSEPH A BUCKWALTER,MD调查爱荷华州爱荷华大学爱荷华大学Anthony V Mollano,医学博士Mark L Hagy,医学博士Kevin B Jones,医学博士Joseph A Buckwalter,医学博士,爱荷华大学骨科和康复科,爱荷华州霍金斯大道200号,邮编:52242 AV的电子邮件地址 Mollano:[电子邮件保护]作者没有收到补助金或外部资金支持他们的研究或准备这些手稿他们没有收到付款或其他福利或承诺或协议从商业实体提供此类福利没有商业实体支付或指示或同意支付或指示任何研究基金,基金会,教育机构或作者所属或与之相关的其他慈善或非营利组织的任何利益版权所有Journal of Bone and Joint Surgery,....